TÇCD 2011 29. National Pediatric Surgery Congress and 27. National Congress of The Egyptian Pediatric Surgical Association

View Abstract

Poster - 133

Tailgut cyst (retrorectal cystic hamartoma) misdiagnosed and treated as rectal prolapse

 

İntroduction: Tailgut cyst (TGC) is an extremely rare lesion of developmental origin usually located in the retrorectal area as a multilocular benign tumour. The rarity and nonspecific clinical presentations of TCGs, often lead to misdiagnose and inappropriate treatment. We report one such case misdiagnosed as rectal prolapse and discuss the management.

 Case: A 1-year old boy was referred to our clinic with rectal prolaps and constipation. He had been taking lactulose for constipation during the last 6 months. On examination, the patient was healthy except  a mass in the anorectum which was palpable. Magnetic resonance imaging (MRI) was carried out and showed the presence of a well demarcated cystic extrinsic mass of anorectal area and no  communication with the rectum. There was no solid component and septations within the cystic mass. A semicircular mucosal incision made on the posterolateral inner wall of the rectum.As the cyst was large it was aspirated to decompress it and after a carefull dissection the patient underwent  complete surgical excision without a protective colostomy. Pathologic finding showed a unilocular cyst lined by ciliated columnar epithelium. The postoperative period was uneventful, he was discharged on the seventh postoperative day.The patient has been doing well 3 years after operation.

Discussion: TGC is a rare cystic lesion originating from the embryonic tailgut that appear usually in the retrorectal area.. The incidence is unknown because there have been few series published. It is predominant in females in a 3:1 ratio and the reason of this predilection is unknown.Despite their congenital origin they are usually diagnosed in adults. The clinical presentation of TGCs is often nonspecific and misleading. Described symptoms include discomfort or pain while sitting, urinary retention,constipation, recurrent perianal abscesses, rectal bleeding and dysuria.They are almost always benign, although malignancy including cases have been reported in the literature. Because of the location, they can usually be palpated by digital rectal examination, such in our case. Complete surgical excision is the treatment of choice for TGC. 

Rektal prolapsus olarak yanlış tanı ve tedavi alan tailgut kisti (retrorektal kistik hamartom)

Giriş: Tailgut kisti (TGK) gelişimsel kökenli, genellikle retrorektal bölgede yer alan oldukça nadir multiloküle benign bir oluşumdur. Hem nadir oluşu hem de özgül olmayan semptomlardan oluşan klinik görünümlerden dolayı genellikle yanlış tanı alarak uygunsuz tedavilere konu olurlar. Rektal prolapsus olarak tanı ve tedavi alan böyle bir olgu sunmayı amaçladık.

Olgu: 1 yaşında erkek çocuk kliniğimize rektal prolapsus ve inatçı kabızlık sebebiyle getirildi. Son 6 aydır laktulozla kabızlık tedavisi aldığı, iki kez rektal prolapsus nedeniyle redüksiyon yapıldığı öğrenildi. Rektum sağ posterolateralinde ele gelen 4x5cm ebadında ve anüs dışına prolabe edilebilen kitle dışında muayene normaldi. Manyetik rezonans görüntülemede rektuma basan ve lümen ilişkisi olmayan düzgün sınırlı ince duvarlı septasyon ve solid bileşen içermeyen kistik kitle vardı. Barsak temizliği sonrası rektumun posterolateral iç duvarından mukozal bir kesiyle kitleye ulaşılıp müsinöz içerik kısmen aspire edilerek diseksiyonla tamamen cerrahi olarak çıkartıldı. Hastaya koruyucu kolostomi açılmadı. Patolojik incelemede duvarında dağınık düz kas lifleri ve iç yüzeyinde silyalı kolumnar epitelle döşeli TGK tanısı konuldu. Ameliyat sonrası süreçte sorun olmayan hasta 7.gün taburcu edildi. 3 yıllık takip süresi olağan seyretti.

Tartışma: TGK embriyonik tailguttan köken alan ve retrorektal alanda yerleşen oldukça nadir kistik bir lezyondur. Retrorektal kistik hamartom yada mukus salgılayan kist olarak da bilinir. Doğumsal kökenine rağmen genellikle yetişkinlerde,sıklıkla da 30 yaş üstü kadınlarda görülür. Çocuklarda daha az karşılaşılmakla birlikte yayınlanmış olgu sayılarının azlığı nedeniyle gerçek sıklık bilinmemektedir. Kadınlarda 3 kat fazla görülmektedir. Klinik görünümleri sıklıkla özgül değildir ve bulundukları yere bağlı olarak değişkenlik gösterir. Sıklıkla şikayet konusu olan semptomlar: otururken ağrı yada rahatsızlık hissi, üriner retansiyon, kabızlık, rektal kanama, dizüri ve akıntılı perianal yaralardır. Çoğunlukla benign karakterde olmasına rağmen TGK zemininde malignite gelişen olgular da bildirilmiştir. Yerleşimden dolayı TGKler rektal dijital muayene ile tesbit edilebilirler. İleri görüntüleme yöntemleri olarak baryum enema, ultrasonografi, tomografi ve manyetik rezonans teknikten faydalanılabilir. Tercih edilen tedavi şekli kitlenin total cerrahi eksizyonudur. 

Close