TÇCD 2012 30th Annual Congress of Turkish Pediatric Surgical Association

Purpose: Gastrointestinal system duplications are uncommon congenital malformations. Thoracoabdominal foregut duplications account for less than 2% of all gastrointestinal duplications. Here we report a case of thoracoabdominal duplication who presented with both respiratory and abdominal complaints.

Case Report:An 8-month-old boy was admitted to our hospital with respiratory distress; clinical history revealed that intermittent colic abdominal pain and hospitalization due to bronchiolitis five months ago. Respiratory sounds were decreased on right hemithorax, and abdominal examination was normal. The PA and lateral chest x-rays showed opacity on the right posterior mediastinum. Computed tomography showed a cystic lesion (6x6 cm) in the right posterior mediastinum extending to the abdomen through the left lobe of the liver and lesser curvature of the stomach.Magnetic resonance imaging results were also supported these findings and revealed that there was no connections between cyst and spinal canal. Because, colic abdominal pain increased during treatment of bronchiolitis used as antibiotic, steroid and bronchodilator therapy;patient was hospitalized to our clinic and his feeding was stopped. Chest x-ray showed that mass image in the thorax was decreased, and plain abdominal radiography was normal. Routine laboratory investigations and tumor markers were normal except increased NSE.

In rigid esophagoscopy, there was no luminal connection between the esophagus and the mass, but indentation was seen in the middle 1/3 region of the esophagus. Right side thoracotomy revealed that posterior mediastinal cyst which was cranial ending attached to the second thoracic vertebrae, adjacent closely to esophagus without attachment, and extending to abdomen through the diaphragm; and thoracic part of the cyst was excised. Abdominal part of the cyst was resected that was seen perforated and adjacent to the lesser curvature of the stomach during the operation by upper midline incision at the same session. The postoperative course was uneventful, and he discharged on the 6th postoperative day. The pathological diagnosis of the lesion revealed a duplication cyst containing gastric and intestinal mucosa.

Conclusion:Signs and symptoms of the thoracoabdominal duplications depend on size of the thoracic and abdominal extensions, type of the contained ectopic mucosa, and the relationship between cyst and adjacent organ. Excision of both thoracic and abdominal extensions of the thoracoabdominal duplications in the same sessionis appropriate and safe option to prevent possible complications. 

Amaç: Sindirim sistemi duplikasyonları nadir görülen doğumsal hastalıklardır. Torakoabdominal duplikasyonlar ise tüm duplikasyonların %2’sinden azını oluşturur. Burada, hem solunum sistemi hem de sindirim sistemi ile ilgili bulgular veren bir torakoabdominal duplikasyon olgusunu sunduk.

Olgu Sunumu: Aralıklı kolik tarzında karın ağrısı öyküsü olan ve beş ay önce bronşiolit nedeniyle hastanede yatarak tedavi gören sekiz aylık erkek hasta, solunum sıkıntısı ile başvurdu. Sağ hemitoraksta solunum sesleri azalmış olan hastanın batın muayenesi normaldi. İki yönlü akciğer grafisinde sağ arka mediastende opasite saptandı. Bilgisayarlı tomografide sağ hemitoraks arka mediastende 6x6 cm boyutundaki kistik kitlenin karaciğer sol lobu ile mide küçük kurvaturu arasına doğru uzandığı görüldü. Manyetik rezonans görüntüleme ile bu bulgular doğrulandı ve ayrıca kitlenin spinal kanalla ilişkisinin olmadığı görüldü. Bronşiolit ön tanısı ile antibiyotik, steroid ve bronkodilatatör tedavisi yedi gün devam edilen hastanın kolik karın ağrılarının sıklık ve şiddetinin artması nedeniyle kliniğimize interne edildi. Oral beslenmesi kesilen olgunun ön-arka akciğer grafisinde torakstaki kitle görüntüsünün küçüldüğü izlendi. Ayakta direkt batın grafisi normaldi. Rutin laboratuar incelemeleri ve tümör belirteçleri, NSE yüksekliği dışında normal bulundu.

Rigid özofagoskopide kitleyle luminal bağlantı izlenmedi, fakat özofagus orta 1/3 kısımda bası bulgusu izlendi. Sağ torakotomide arka mediasten yerleşimli, üst ucundan ikinci torakal vertebraya yapışık, özofagusa komşu, ancak lümen ilişkisi olmayan ve diyaframdan batına doğru uzanan kitle eksize edildi. Mide küçük kurvaturuna komşu ve perfore olduğu izlenen kitlenin batındaki uzantısı aynı seansta göbek üstü orta hat kesi ile eksize edildi. Ameliyat sonrası sorunsuz seyreden hasta 6. gün taburcu edildi. Patolojik tanı mide ve ileal mukoza içeren duplikasyon kisti olarak geldi.

Sonuç: Torakoabdominal duplikasyon kistlerinde belirti ve bulgular, torakal veya abdominal uzantının büyüklüğüne, içerdiği ektopik mukozanın tipine ve lümen ile bağlantı olup olmamasına göre değişebilir. Torakoabdominal duplikasyonlarda her iki tarafa uzantının aynı seansta eksizyonu; olası komplikasyonları engellemek açısından uygun ve güvenli bir yaklaşımdır.