TÇCD 2013 31st Annual Congress of Turkish Pediatric Surgical Association

Introduction: Congenital prepubic sinus is an unusual anomaly, and infrequently reported in females. We have reported a girl with congenital prepubic sinus and possible congenital developmental mechanisms have been investigated according to literature findings.

Case Report:  A 5 years old girl has admitted to our department concerning of yellowish, malodorous discharge on mons pubis, and pain during urinating, for the last 4 days. Medical history indicated same complaint when she was 2 months of age and treated with antibiotics. Physical examination revealed a midline sinus orifice with purulent discharge on mons pubis. Ultrasonography (US) demonstrated a 4x2x1 cm sized intense collection between sinus orifice and umbilicus. The patient’s C-reactive protein (CRP) value was 51 mg/L then she was hospitalized and antibiotic treatment was started. The fistula tract was catheterized and contrast roentgenogram revealed a fistula tract in the midline starting from mons pubis, progressing to deep tissues and forming a pouch, but the borders of the pouch could not be distinguished from surrounding tissues. In continuation with the fistula tract, subsequent computed tomography demonstrated a 45x33x17 mm sized abscess anterior to the bladder but unrelated with the bladder lumen. US guided abscess drainage was tried but was not sufficient; nevertheless, the CRP value increased despite the antibiotic treatment, thus surgical exploration was justified. Initially fistula tract was dissected down to the pubis, and abscess pouch was explosed via suprapubic midline incision. Fistula tract was laying between the two pubic bones in symphysis pubis. Fistula tract was separated, and totally excised with infected sinus pouch localized in the anterior surface of bladder. Postoperative course was uneventful. Histopathological examination revealed a fistula tract lined with stratified squamous epithelium and polymorphonucleer leukocyte infiltration and necrosis within abscess pouch.

Discussion: The etiology of congenital prepubic sinus is still controversial; one of the proposed theories state that prepubic sinus is developed from a piece of cloacal membrane trapped within umblicophallic grove. Having blind ending sinus tract in all of the reported cases, and presence of stratified squamous epithelium in the distal, transitional epithelium in the midle, and collumnar epithelium within the proximal section of the prepubic sinus besides supports this theory.

Giriş: Konjenital prepubik sinüs ender rastlanan bir anomali olup, kızlarda çok nadir bildirilmiştir. Burada konjenital prepubik sinüslü bir kız olgu sunulmuş ve olası konjenital gelişim mekanizmaları literatür bulguları eşliğinde irdelenmiştir.

Olgu: 5 yaşında kız hasta 4 gündür mons pubis üzerinde sarı renkli, pis kokulu akıntı ve idrar yaparken ağrı yakınması ile başvurdu. Özgeçmişinde yaklaşık 2 aylıkken aynı şikayetinin olduğu ve antibiyotik ile tedavi edildiği öğrenildi. Hastanın fizik muayenesinde mons pubis üzerinde orta hatta pürülan akıntılı sinüs orifisi olduğu görüldü. Ultrasonografide sinüs ağzı ile umblikus arasında 4x2x1 cm boyutlarında yoğun içerikli koleksiyon alanı izlendi. C-reaktif protein (CRP) düzeyi 51mg/L olan hasta yatırılarak antibiyotik tedavisi başlandı. Fistül traktı kateterize edilerek çekilen kontrastlı grafide, fistülün orta hatta mons pubisten derin dokulara ilerleyerek poş oluşturduğu görüldü, ancak sınırları etraf dokulardan net olarak ayırt edilemediği için bilgisayarlı tomografi ile değerlendirildi. Mesane anteriorunda, fistül traktının devamında, mesane lümeni ile ilişkisiz 45x33x17 mm boyutlarında apse ile uyumlu görünüm izlendi. Hastaya ultrason eşliğinde apse drenajı denendi ancak yeterli drenaj sağlanamadı. Bununla birlikte CRP düzeyinin tedaviye rağmen artması üzerine cerrahi eksplorasyon kararı alındı. Önce fistül traktı simfizis pupise kadar disseke edilip, suprapubik median insizyonla apse poşuna ulaşıldı. Fistül traktının simfizis pubis ortasından her iki pubik kemiğin arasından geçtiği görüldü. Fistül traktı buradan ayrılıp, mesane anteriorundaki apseleşmiş sinüs poşu ile birlikte total olarak eksize edildi. Postoperatif sorunu olmayan hastanın histopatolojik değerlendirmesinde; çok katlı yassı epitel ile döşeli fistül traktı ve apse poşunda nekroz ve polimorfonükleer lökosit infiltrasyonu izlendi.

Tartışma: Konjenital prepubik sinüs etiyolojisi halen tartışma konusu olup, ileri sürülen teorilerden birisi umblikofallik groove içerisinde hapsolmuş, küçük bir parça kloakal membrandan kaynaklandığını ileri sürmektedir. Tüm olgularda sinüsün proksimalde kör sonlanıyor olması, distalde çok katlı yassı epitel, orta kesimlerde transizyonel epitel ve proksimalde kolumnar epitel izlenmesi de bu teoriyi desteklemektedir.