PEDURO 2014 V. National Pediatric Urology Congress

Aim: Non-communicating rudimentary horn with unicornuate uterus is a very rare congenital uterine anomaly. Spontaneous uterorectal fistula secondary to the pyometrium of non-communicating rudimentary horn with unicornuate uterus was not defined previously.

Case: A fifteen-year-old female patient was admitted with the complaints of abdominal pain and metrorrhagia. Physical examination revealed pelvic fullness and mass. Ultrasonography defined right renal agenesis, uterus didelphys, minimal fluid accumulation the in right vagina, and viscous fluid collection around the right ovary. Magnetic resonance imaging demonstrated uterus didelphys, minimal hydrocolpos on the right side with multiple fluid collections around the right ovary and rudimentary horn. Leucocyte count and C-reactive protein level were 28400 K/mm3 and 178 mg/L, respectively. Clinical condition was considered as pelvic abscess associated with congenital uterine anomaly. Percutaneous drainage was performed. Physical examination under the general anesthesia revealed solitary vagina, normal cervix on the left side, a small orifice on the right side, which communicated with rudimentary horn. Methylene blue was injected via right orifice. Methylene blue flow was seen through the rectum.  Pouchogram with contrast injection via percutaneous catheter demonstrated that cavity was connected with the right uterine tube and then uterorectal fistula was seen. The case was considered to be spontaneous uterorectal fistula secondary to the pyometrium of non-communicating rudimentary horn with unicornuate uterus. Evacuation of the purulent material was done through laparotomy and sigmoid loop colostomy was performed. Fistula tract was sealed off in the control radiological study. Right rudimentary horn and uterine tube were excised laparoscopically. Colostomy closure was performed 2 months after the healing of the fistula. There was no problem during the follow up period for 1 year.

Discussion: Many of colouterine fistula cases were reported in adults secondary to the diverticular disease of colon or uterine foreign body in the literatures.  There is no reported case with uterorectal or uterocolic fistula associated with congenital uterine anomalies in children. Uterine anomalies are usually asymptomatic. Pyometrium that developed due to defect of drainage of rudimentary horn may result in uterine perforation, pelvic abscess or fistula. The excision of rudimentary horn is usually mandatory and sufficient for treatment.

Giriş: Doğumsal uterin anomaliler nadir görülür. Bunların içinde rudimenter hornun eşlik ettiği tek kornu uterus anomalisi oldukça küçük bir grubu oluşturur. Çalışmamızda literatürde çocukluk yaş grubunda daha önce tanımlanmamış rudimenter horndan, piyometruma ikincil gelişen spontan uterorektal fistül olgusu sunulmuştur.

Olgu: 15 yaşında kız hasta karın ağrısı ve adet düzensizliği şikâyetleri ile başvurdu. Fizik muayenede pelvik bölgede dolgunluk ve sınırları net ayırt edilemeyen kitle tespit edildi.   Ultrasonografide sağ renal agenezi,  uterus didelfis ile uyumlu görünüm, sağ vajen düzeyinde minimal sıvı birikimi, sağ over etrafında yoğun içerikli koleksiyon tespit edildi. Magnetik rezonans görüntülemede uterus didelfis, sağda hafif hidrokolpos, sağ over ve sağ horn etrafında büyük çoğunluğunun hidrosalfinkse ait olduğu düşünülen multipl sıvı koleksiyonları gözlendi. Lökosit sayımı 28400 K/mm3, CRP değeri 178 mg/L bulundu. Hastada doğumsal uterin anomali ilişkili pelvik apse düşünüldü. Pelvik apseye perkütan drenaj uygulandı. Genel anestezi altında yapılan muayenede tek vajen, solda normal serviks, sağda küçük bir orifis görüldü. Bu orifisten yerleştirilen katater yardımı ile verilen metilen mavisinin rektumdan geldiği görüldü. Bunun üzerine pelvik kateter aracılığı ile çekilen poş grafisinde apse kavitesinin ve ilişkili sağ tuba uterinanın şekillendiği daha sonra ince bir trakt ile rektuma fistülize olduğu görüldü. Görüntüleme yöntemleri ve muayene bulguları birlikte değerlendirildiğinde tek kornu uterus, sağda rudimenter horn ve buna ikincil uterorektal fistül olarak değerlendirildi. Hastaya laparotomi, apse kavitesinin debridmanı ve sigmoid kolostomi ameliyatı yapıldı. Kontrol grafilerde fistül traktı görüntülenmedi. Sağ taraftaki rudimenter horn ve tuba laparoskopik yöntemle eksize edildi. 2 ay sonra kolostomisi kapatılan hastanın 1 yıllık takibi sorunsuz seyretti.

Tartışma: Literatürde erişkin hastalarda çoğunlukla kolonun divertiküler hastalığı zemininde gelişen kolouterin fistüller bildirilmiştir. Bununla birlikte çocukluk yaş grubunda doğumsal uterin anomaliler zemininde uterokolik fistül bildirilmemiştir. Çoğunlukla asempomatik olan bu anomalilerde rudimenter hornun drenajında gelişen aksaklıklarda enfeksiyon ve buna bağlı uterin perforasyon, abse ve fistül gelişebilir. Tedavisinde rudimenter hornun eksizyonu yeterli olmaktadır.